Síndrome de hiperestimulación ovárica espontáneo en un embarazo con una mola invasiva: reporte de un caso
Background: Ovarian hyperstimulation syndrome develops with bilateral ovarian enlargement and the present of fluid at the third space in the body compartments, the spontaneous manifestation is quite uncommon the late onset of the syndrome is related to several factors among them, pathological hormonal measurements and genetic factors. Clinical case: 18 years female with abnormal vaginal bleeding and pregnancy presenting at the emergency room, the pregnancy was diagnosticated as a miscarriage at 14 weeks and the levels of beta fraction of human chorionic hormone showed a nearly 4 million mUi/ml. no embryonic activity was observed by endovaginal ultrasound The uterine contents were aspirated and metrotexate as a chemotherapeutic drug was initiated. A pericardial effusion was drained and sent to pathological analysis. The diagnosis reported was a metastatic trophoblastic gestational disease. Conclusion: Extremely rare syndrome endogenously. Evacuation of intrauterine contents is the cornerstone of treatment. The clinical onset of massive symptoms in patients occurs when hCG begins to decline, initiating massive peripheral edema, tachycardia, and a paradoxical pulse. This can be explained, in part, by the release of vasoactive substances in the placenta during evacuation. Therefore, patients with spontaneous OHSS and subsequent termination of pregnancy should be closely followed.
Dr. Marcelo Fidias Noguera Sánchez1, Dr. Nefi Daniel Cornelio Alpuche1, Eugenio A. Galindo Martínez3 Dra. Laura Adriana Pino Rivas1 Dra. Georgina Loyola Rodríguez2, Dr. Carlos Alberto Serrano Flores1 1Servicio de Ginecología y Obstetricia Hospital General de Cholula Puebla. 2Servicio de Patología Hospital General de Cholula Puebla. 3Servicio de reproducción asistida del centro de reproducción FERTILITÁ (colaborador y asesor).
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ANTECEDENTES
El Síndrome de Hiperestimulación Ovárica (SHO) ocurre cuando los ovarios se hiperestimulan y se agrandan con la presencia de múltiples quistes foliculares y extravasación aguda de líquido desde el espacio intravascular hacia los compartimentos del tercer espacio, resultando en hemoconcentración, edema, alteraciones electrolíticas, ascitis, derrame pleural, derrame pericárdico, hemorragia por ruptura ovárica, lesión renal aguda, eventos tromboembólicos y, eventualmente si no se trata en forma correcta y oportuna, hasta la muerte (1).
La presentacion más común del SHO es la secundaria a estimulación ovárica por tratamientos de infertilidad, la cual es de aparición más temprana en comparación con el SHO espontáneo. Éste mayormente aparece entre la semana 8 y 14 de gestación (2).
La patogénesis de la presentación espontánea implica la hiperestimulación del Receptor de la Hormona Folículo Estimulante (FSH-R) por valores incrementados de la Hormona Folículo Estimulante (FSH) y otras glicoproteínas con estructuras similares tales como la Gonadotropina Coriónico humana (hGC) y la Hormona Estimulante de Tiroides (TSH) (2, 3).
Recientemente, se han descrito mutaciones del gen FSH-R que conducen a una mayor sensibilidad del receptor a los niveles normales de las hormonas (3). otros casos más se han descrito asociados a hipotiroidismo primario (7, 8).
Independientemente de la etiología, el SHO se clasifica en 4 categorías de acuerdo a marcadores bioquímicos y clínicos [Cuadro 1]; las formas graves son consideradas una complicación poco frecuente a nivel mundial, con una frecuencia de entre 0.5 % y 10 % de todos los casos (1) .
El motivo de la presente publicación es debido a la poca frecuencia de esta entidad por ambas características; categorización severa y presentación espontánea, así como la cantidad de casos reportados en la literatura.
CASO CLINICO
Paciente de 18 años, secundigesta con parto previo, quien acudió al servicio de urgencias obstétricas el 17 de mayo de 2019 por presentar embarazo de 14 semanas por fecha de última menstruación, acompañándose de sangrado transvaginal abundante y dolor abdominal de gran intensidad.
A la exploración física se encontraron cifras tensionales de 150/90 mmHg, tegumentos con palidez, abdomen con distención importante, dolor a la palpación generalizada, superficial y profunda; fondo uterino de 24 cm, genitales con sangrado transvaginal abundante y edema vulvar severo Figura 1.
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Los estudios de laboratorio y gabinete reportaron leucocitos de 6500/uL, hemoglobina de 6.4 g/dl, hematocrito de 20,8 %, plaquetas de 3,090,000/uL, tiempos de coagulación: tiempo parcial de tromboplastina (TPT): 28 segundos y tiempo de protrombina (TP): 15 segundos, glucosa de 63 mg/dl, creatinina de 0,7 mg/dl, AST 36 IU/L, ALT 19 IU/L, bilirrubina total de 0,3 mg/dl, albúmina sérica 2,2 g/dl, examen general de orina con proteínas de 600 mg/dl, cuantificación de fracción beta de la hormona gonadotropina coriónica humana 3,932,600 mUI/ml (verificada), TSH < 0.02 mUI/ml, grupo y Rh: 0 positivo.
Se realizó radiografía de tórax y ultrasonido hepático, los cuales se reportaron sin alteraciones; el ultrasonido pélvico reportó útero aumentado de tamaño con imágenes en su interior en patrón de “panal de abejas” Figura 2, así como ambos ovarios aumentados de tamaño con múltiples quistes foliculares de hasta 350 mm de diámetro [Figura 3].
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Se decidió transfusión de 2 paquetes globulares y posterior evacuación uterina por medio de una aspiración manual endouterina, la cual se realiza sin complicaciones. La histerometría inicial fue de 20 cm, sangrado total de 400 cc y abundantes vesículas hidrópicas en el tejido extraído, histerometría final de 14 cms.
Se clasificó la enfermedad hipertensiva como preeclampsia sin datos de severidad; se inició tratamiento antihipertensivo con alfametildopa a dosis de 500 mg cada 24 horas.
Posterior al procedimiento quirúrgico se realizó cuantificación seriada de la fracción beta de la hCG mostrando una tendencia hacia la disminución, tal como se observa en la Figura 4.
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Durante su 4to día de estancia intrahospitalaria, se observó persistencia del edema vulvar, así como aparición de edema en los miembros pélvicos; se solicitó ultrasonido abdomino-pélvico el cual reportó líquido libre “en moderada cantidad”, así como presencia de múltiples quistes ováricos bilaterales de diámetro entre 12 -20 mm, haciendo unos ovarios de 15 y 18 cm. en sus diámetros mayores. A nivel renal y hepático se reportó “sin alteraciones”; sin embargo, como hallazgo se reportó derrame pleural bilateral, con una medición aproximada de 450 cc. Posteriormente a dicho estudio radiológico, la paciente presentó dificultad respiratoria y satO2 del 70 %, por lo que se solicitó interconsulta al servicio de cardiología mismo que realizó ecocardiograma transtorácico reportando derrame pericárdico global severo de aproximadamente 300ml. Por este motivo se realizó ventana pericárdica con toma de biopsia de pericardio y muestra del líquido. La paciente fue ingresada a la Unidad de Cuidados Intensivos de Adultos (UCIA) y se inició quimioprofilaxis con metotrexate y ácido folínico por 8 días. Permaneció por 48 horas con evolución hacia la mejoría y fue egresada a hospital área común.
Se recabaron resultados de patología.
Post aspiración manual endouterina bajo sedación anestésica: cambios hidrópicos completos e hiperplasia trofoblástica prominente, consistente con embarazo molar completo (Figura 5).
Biopsia pericardio: revestimiento mesotelial, reactivo, negativo a malignidad. Citología de líquido pericárdico: atipia celular sugestiva de malignidad. Citología de líquido pleural: serositis aguda moderada, exudativa, células mesoteliales con atipia, reactivas, células epiteliales sugestivas de malignidad.
Citología de líquido pericárdico: atipia celular sugestiva de malignidad.
Citología de líquido pleural: serositis aguda moderada, exudativa, células mesoteliales con atipia, reactivas, células epiteliales sugestivas de malignidad.
Durante su estancia intrahospitalaria, posterior a 48 horas de vigilancia en piso y al observar franca mejoría clínica se decidió egreso para continuar vigilancia ambulatoria en la consulta externa y valoración por oncología médica. Este servicio inició la primera quimioterapia en agosto de 2019, por un año, con bleomicina, ectopósido y cis-platino, tolerándola en forma adecuada. Oncología consideró el caso como coriocarcinoma gestacional, etapa IV de la FIGO.
CONCLUSIONES
El síndrome de hiperestimulación ovárica de aparición espontánea es una entidad extremadamente rara, ligada principalmente a valores endógenos anormalmente elevados de hCG. Una característica importante a destacar, es que al igual que otros casos publicados (5, 8, 9), la presentación clínica completa se presentó posterior a la evacuación uterina, cuando la hCG empezó a declinar. Esto se puede explicar en parte por la liberación de sustancias vasoactivas de la placenta posterior a la evacuación. Por lo tanto, pacientes con SHO espontáneo y la posterior finalización del embarazo deben de tener un seguimiento estrecho por 1 a 2 semanas, o hasta que los síntomas estén resueltos.
Por tal motivo, aunque el SHO después de un embarazo espontáneo es raro, cuando se encuentra un embarazo molar o cualquier embarazo caracterizado por niveles elevados de fracción beta de hCG y que la paciente presente ovarios agrandados de tamaño en forma bilateral, ascitis y/u otros hallazgos clínicos sugestivos de fuga intravascular, se debe incluir el SHO en el diagnóstico diferencial (8). En este caso, todo el cuadro clínico fue manejado como enfermedad molar, problablemente metastásica; cuando los productos de la ventana pericardica fueron analizados se le confirió el grado de neoplasia trofoblástica gestacional (NTG).
La paciente fue manejada por el servicio de oncología y de manera ambulatoria se iniciaron esquemas quimioterapéuticos: originalmente con metrotexate y ácido folínico como recuperación de los folatos; posteriormente oncología médica inició con esquema triple de bleomicina, ectopósido y cis-platino.
Pensar en el diagnóstico es indispesable pues la extrema rareza de estos casos así lo amerita: Soria publica en México una incidencia de 1,4 casos por 9,155 en un reporte de 15 años.
La paciente hasta el momento está libre de enfermedad (10)
2. Gil Navarro N, Garcia Grau E, Pina Pérez S, Ribot Luna L. Ovarian torsion and spontaneous ovarian hyperstimulation syndrome in a twin pregnancy: A case report. Int J Surg Case Rep. 2017; 34: 66 – 68.
3. Smits G, Olatunbosun O, Delbaere A, et al. Ovarian hyperstimulation syndrome due to a mutation in the follicle-stimulating hormone receptor. N Engl J Med. 2003; 349: 760.
4. Cardoso CG, Graça LM, Dias T, Clode N, Soares L. Spontaneous ovarian hyperstimulation and primary hypothyroidism with a naturally conceived pregnancy. Obstet Gynecol. 1999;93:809–11.
5. Edwards-Silva RN, Han CS, Hoang Y, Kao LC. Spontaneous ovarian hyperstimulation in a naturally conceived pregnancy with uncontrolled hypothyroidism.ObstetGynecol. 2008;111:498–501.
6. Taher BM, Ghariabeh RA, Jarrah NS, Hadidy AM, Radaideh AM, Ajlouni KM. Spontaneous ovarian hyperstimulation syndrome caused by hypothyroidism in an adult. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol. 2004;112:107–9.
7. Cardoso CG, Graça LM, Dias T, Clode N, Soares L. Spontaneous ovarian hyperstimulation and primary hypothyroidism with a naturally conceived pregnancy. Obstet Gynecol. 1999;93:809–11.
8. Edwards-Silva RN, Han CS, Hoang Y, Kao LC. Spontaneous ovarian hyperstimulation in a naturally conceived pregnancy with uncontrolled hypothyroidism. ObstetGynecol. 2008;111:498–501.
9. Ezpeleta JM, Cousillas AL. Enfermedad trofoblastica gestacionals.Rev Esp Patol 2002; 35(2): 187 - 200.
10. Soria CD Lasos OM, Ventura MV. Coriocarcionoma gestacional: estudio clínico de 22 casos registrados en el Hospital General de Mexico. Revista Med Hosp Gen Mex. 2006; 69 (3): 136 – 143.
Edición Nº 37.JULIO-DICIEMBRE 2020
